Introducción: El isavuconazol (ISA) es un nuevo antifúngico con un perfil de seguridad favorable. Sin embargo, su uso en pediatría es “off-label”, ya que existe escasa experiencia. El objetivo de nuestro estudio es la descripción de su utilización en pacientes pediátricos oncohematológicos atendidos en un hospital pediátrico de tercer nivel. Métodos: Estudio observacional, retrospectivo, descriptivo y unicéntrico, realizado con los datos registrados entre junio 2020- junio 2022. Resultados: Doce pacientes incluidos. El ISA fue administrado como tratamiento (83,3%) o profilaxis (16,7%), por fracaso (70,6%) o toxicidad (29,4%) del tratamiento anterior. Se determinaron niveles de isavuconazol en plasma (NIP) en 10 pacientes. De ellos, sólo dos alcanzaron NIP en rango terapéutico (2,5–5mg/L) en primera determinación (pauta de carga recibida). Se ajustó la dosis de ISA en 7/10 pacientes (dosis máxima de ISA-sulfato: mediana 15,07mg/kg/día; RIC: 8,08—21,65mg/kg/día). Cuatro pacientes (33,3%) presentaron eventos adversos atribuibles al ISA (3/4 náuseas; 1/4 neutropenia). Conclusiones: Resulta importante la monitorización de los NIP en los pacientes pediátricos para el ajuste de dosis, ya que su PK/PD podría variar con respecto a los adultos.